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Journal Africain d'Hépato-Gastroentérologie

1954-3204
 

 ARTICLE VOL 2/1-2 - 2008  - pp.31-33  - doi:10.1007/s12157-008-0042-0
TITRE
Invagination intestinale aiguë sur une pseudotumeur fibreuse calcifiante : entité non rapportée précédemment

TITLE
Calcifying fibrous pseudotumor causing acute intestinal invagination: a previously unreported entity

RÉSUMÉ

La pseudotumeur fibreuse calcifiante est une tumeur bénigne rare composée histologiquement de paquets épais de collagène, de fibroblastes, et de corps psammomateux avec calcifications. Nous présentons un cas de pseudotumeur fibreuse calcifiante de l’intestin grêle révélée par une invagination intestinale aiguë. À notre connaissance, c’est la seconde observation décrite au niveau du tractus gastro-intestinal.

Il s’agit d’une femme âgée de 37 ans ayant présenté un syndrome occlusif. L’abdomen sans préparation avait objectivé des niveaux hydroaériques. La tomodensitométrie a montré l’image en cocarde en faveur d’une invagination intestinale aiguë. L’examen macroscopique de la résection intestinale a montré la présence d’un polype mural sessile blanchâtre mesurant 1 × 1 cm dur à la coupe. L’examen histologique a posé le diagnostic de pseudotumeur fibreuse calcifiante. À l’immunohistochimie, les cellules ont montré un marquage positif par la vimentine, et négatif par l’actine muscle lisse, desmine, protéine S100, CD34 et bcl2.

La pseudotumeur fibreuse calcifiante est rare, décrite essentiellement au niveau des tissus mous, la plèvre et le péritoine. La localisation grêlique est extrêmement rare. La pathogénie demeure incertaine. Nous discutons, à travers notre observation, avec une revue de la littérature des aspects histopathologiques, des problèmes du diagnostic différentiel et des modalités thérapeutiques de ce cas le plus peu commun.



ABSTRACT

Calcifying fibrous pseudotumor is an unusual benign tumor whose unique histological features consist of thick collagen bundles, scattered fibroblasts, psammomatous and dystrophic calcification. We present a case of calcifying fibrous pseudotumor of the small bowel. To our knowledge, this is the second such case to be described in the gastrointestinal tract.

The present case is a 37-year-old woman with occlusive syndrome. A computed tomography scan revealed a sign of acute intestinal invagination. The macroscopic examination of the intestinal resection indicated the presence of a white wall polyp measuring 1 × 1 cm with calcification. Histologic examination posed the diagnosis of calcifying fibrous pseudotumor. In immunohistochemistry spindle cells tested positive for vimentin and negative for smooth muscle actin, desmin, S100 protein, CD34 and bcl2.

Calcifying fibrous pseudotumor is one of the benign tumors and is located mostly in soft tissues, pleura and peritoneum. Its location in the gastrointestinal tract is extremely rare. The pathogenesis remains uncertain. We discuss through our observation, accompanied by a review of the literature, the histopathological features, the problems of differential diagnosis and the surgical treatment of this most unusual case.



AUTEUR(S)
B. EL KHANNOUSSI, S. BEKARSABEIN, A. BENKABBOU, S.M. BOUCHENTOUF, F. ZOUAIDIA, Z. BERNOUSSI, R. CHEKKOUF, N. MAHASSINI

MOTS-CLÉS
Pseudotumeur fibreuse calcifiante, Intestin grêle, Anatomopathologie

KEYWORDS
Calcifying fibrous pseudotumor, Small bowel, Pathology

LANGUE DE L'ARTICLE
Français

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